作者：江涵，陈谦明，江潞，四川大学华西口腔医院口腔黏膜病科

口腔黏膜创伤性溃疡是由物理、化学或其他局部刺激因素引起的口腔黏膜溃疡病损。在临床就诊的婴幼儿及青少年口腔溃疡病例中，创伤性溃疡是常见类型。研究显示0～12岁儿童口腔黏膜创伤类病损发生率高达17.8%；13～18岁青少年的口腔黏膜创伤性溃疡的发生率为14.3%，仅次于复发性阿弗他溃疡（18.0%）。

常见病因包括口腔不良习惯，牙齿、充填体、修复体、正畸矫治器尖锐边缘的反复刺激，咀嚼时意外咬伤，进食粗糙或过热的食物，刷牙不当，牙科治疗导致的医源性损伤等；少见病因包括精神因素和神经系统疾病。本文报道1例病程持续6个月的幼儿严重顽固性口腔黏膜创伤性溃疡的诊治经过，结合文献讨论婴幼儿及青少年神经系统疾病相关口腔黏膜创伤性溃疡发生的潜在机制及临床诊治特点。

1.病例报告

1.1基本情况

患儿，男，2岁9个月，2019年1月18日因下唇溃疡病损4周未愈就诊于四川大学华西口腔医院。现病史：患儿因外伤致下唇溃疡1周后于当地医院就诊，予以中成药及维生素B2口服治疗。3周后溃疡仍无好转，后因患儿反复咬下唇，病损范围逐渐增大，随即至本院进一步治疗。患儿有手足徐动型脑瘫病史，就诊时处于康复治疗中。

血常规、生化检查未见明显异常。既往有高尿酸血症，经治疗目前尿酸水平正常。专科查体示：患儿下唇唇红及内侧唇黏膜可见约3.0cm×1.2cm的不规则溃疡损害，中央有坏死，表面覆盖黄白色假膜及少量血痂，周缘隆起，扪诊质硬（图1A），未见区域性淋巴结肿大。患儿口内乳牙列萌出正常，无牙列拥挤或其他可导致咬合创伤的局部因素，但患儿存在不自主咬唇行为。

1.2诊断、治疗及预后

本病例表现为溃疡损害且具有明确的外伤病史和持续性机械刺激因素（神经系统疾病相关的不自主咬唇习惯），因此印象诊断主要考虑神经系统疾病相关的口腔黏膜创伤性溃疡，鉴别诊断需要考虑朗格汉斯细胞组织细胞增生症、恶性肿瘤（肉瘤、淋巴瘤）和传染性疾病（后天性/先天性梅毒、结核性溃疡以及真菌感染）。

由于患儿家长拒绝活检，方案首先采用治疗性诊断，即：①加强监护减少自伤；②复方氯己定含漱液局部清洗；③地塞米松磷酸钠注射液（5mg×1mL/支）联合维生素C注射液（1g×5mL/支）超声雾化治疗，2次/d，每次20min，连用3d；④1%利多卡因凝胶和人表皮生长因子外用溶液分别局部使用，1次/d；同时根据神经内科制定的治疗方案继续脑瘫康复治疗及全身营养支持。

2周后病损部位水肿减轻，溃疡面积较初诊时缩小，病损局部出现愈合迹象，雾化治疗备用，减少药物用量及频率，但由于与脑瘫相关的不自主咬唇习惯未能完全避免，下唇溃疡病程迁延（图1B）。据此治疗方案有所调整：人表皮生长因子外用溶液局喷，必要时使用1%利多卡因凝胶，同时继续脑瘫康复治疗及全身营养支持，2个月后病损范围明显缩小（图1C），6个月后病损痊愈并遗留瘢痕（图1D）。至此排除其他鉴别诊断，结合病因和系统病史最终诊断为神经系统疾病相关的口腔黏膜创伤性溃疡。

2.讨论

口腔黏膜创伤性溃疡的诊断标准包括明确的病因和病史，即溃疡部位和形态往往与机械性刺激因素相契合，且无复发史，去除刺激因素后，溃疡明显好转或愈合。临床上婴幼儿口腔黏膜创伤性溃疡中报道较多的是Bednar溃疡和Riga-Fede溃疡（Riga-Fede disease，RFD），其是专指发生于小儿舌腹的溃疡，该病是由过短的舌系带和尖锐的下颌切牙反复摩擦引起。RFD可以分为早期RFD和晚期RFD。

早期RFD指出生后6个月内由于诞生牙的萌出加上吮吸和反复伸舌等综合因素所致，一般认为早期RFD与神经系统疾病无关。晚期RFD是指6～8个月大的婴儿发生的与正常乳牙萌出相关的舌腹溃疡。既往研究提示，晚期RFD可能是一种潜在的神经系统疾病的最初表征。这些神经系统疾病包括戊二酸尿症1型、新生儿缺氧缺血性脑病、先天性自主神经功能障碍伴痛觉丧失、小头畸形、唐氏综合征、家族性自主神经功能失调（Riley-day综合征）。

除了RFD外，与婴幼儿及青少年其他口腔黏膜创伤性溃疡的发生密切相关的神经系统疾病还包括抽动秽语综合征（Tourette综合征）和自毁容貌症（Lesch-Nyhan综合征）。神经系统疾病主要表现为运动、感觉、反射、自主神经及高级神经活动的功能障碍。

罹患神经系统疾病的患儿发生口腔黏膜创伤性溃疡的潜在机制如下：其一，神经系统疾病相关的运动障碍，如肌肉协调性差、肌肉僵直、肌无力以及颤抖等，常表现为持续或间歇的肌肉收缩导致的异常运动或姿势。颌面部的运动障碍可表现为口腔颌面部肌肉的异常运动，造成口腔黏膜与牙齿之间的反复摩擦，从而导致溃疡。

其二，神经系统疾病常见的自主神经功能障碍，主要表现为交感神经功能减退，可导致细胞通透性增高，使原本不能渗透到组织中的化学物质和毒素进入到组织中，导致炎症和其他不良反应，引发疼痛、肌肉功能减退等症状。

其三，神经系统疾病患者常常伴有感官受损，严重者甚至出现感觉丧失。疼痛感的丧失可能导致患者在受到创伤因素的刺激时缺乏自我保护；此外，感觉异常还可能是一部分神经系统疾病患者从痛苦的刺激中获得乐趣的原因，导致反复的自我刺激甚至自我伤害。针对本研究病例，我们推测患儿因罹患手足徐动型脑瘫而出现神经系统运动障碍，表现为不自主的咬唇习惯并可能伴有疼痛感觉的丧失，同时异常的神经系统功能在分子水平上可引发局部炎症，最终导致下唇发生迁延不愈的慢性溃疡。

神经系统疾病相关的婴幼儿及青少年口腔黏膜创伤性溃疡的诊断依据主要包括病史、病程、临床表现以及相关基因检测。严重顽固的创伤性溃疡常常需要与恶性病损或严重感染性疾病的病损相鉴别。如果家长拒绝活检，建议先采取治疗性诊断，该方案可以缓解患者家长的焦虑并且避免可能不必要的活检。治疗需要采用全身与局部相结合的方案，避免创伤刺激是整个治疗方案的前提与重点。

在全身方面，进行神经内科的专科治疗以改善患者神经系统疾病相关的自伤行为，必要时采取营养支持，同时通过加强监护减少自伤的发生或减轻自伤的程度。在口腔局部方面，第一，去除明确的口内局部刺激因素，包括采用柔软的丙烯酸材料覆盖牙齿或其锐利边缘，磨改过锐牙的牙尖和边缘嵴，使用特殊的口内防护器材防止溃疡被反复刺激等（需要注意的是当采用小器具覆盖牙齿时，小型器具可能存在松动并被患者误吞的风险）；第二，必要时改变喂养方式，如使用较大孔径的吸管或用勺喂养避免剧烈吸吮造成溃疡病损进一步加重；第三，选用局部药物对症治疗以减少不适感导致的自主伤害。药物使用如下：具有抗菌消炎作用的0.05%复方氯己定溶液局部清洗，每日3次；止痛药物1%利多卡因凝胶，每日使用1～2次；促进愈合的人表皮生长因子外用溶液，均匀喷湿于溃疡面，每日局部使用1～2次。

对于如本例中的深大溃疡，可先行超声雾化治疗。如采用上述方案治疗后溃疡不能愈合，可以考虑拔牙，并维持拔牙后间隙。如果拔牙后溃疡仍不能愈合，可以考虑外科手术切取或切除溃疡病损并行组织病理检查。

3.结论

婴幼儿及青少年口腔黏膜创伤性溃疡中，神经系统疾病是少见病因，其造成的创伤性溃疡相较于普通创伤性溃疡表现更为严重和顽固。该病的发生与神经系统疾病导致的运动障碍、功能障碍以及感官受损密切相关，其治疗的重点是在积极治疗神经系统疾病的基础上强调去除创伤因素并加强监护和行为管理。

来源：江涵,陈谦明,江潞.1例脑瘫幼儿口腔黏膜严重创伤性溃疡的诊治体会[J].口腔医学,2021,41(10):919-922.