病例报告:反复发作性皮疹、呼吸困难

来源:中国医学论坛报 2011.08.23
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图 患者于食物-运动联合激发试验后,颈部出现荨麻疹

       病历摘要


  
患者,男,18岁,主因“反复发作性呼吸困难8个月,再发1天”入院。患者于8个月前学校课间操结束与同学追逐跑动后约10分钟出现头皮发痒,并全身逐渐出现风团,呈大小不等的水肿性红斑,周围有红晕,瘙痒明显,无明显呼吸困难,无胸闷、胸痛;于学校医务室就诊,口服抗组胺药后皮疹消退。约1周后患者再次于课间操后出现上述症状,自服抗组胺药后症状无缓解,且出现喉咙堵塞感、呼吸困难,并出现头晕、意识不清,至当地医院就诊,测血压降低,予肾上腺素注射后症状缓解。

  2个月前患者长跑2400米10余分钟后再次出现上述症状,测血压低于正常(舒张压45 mmHg),接受地塞米松肌注后数分钟内症状缓解。

  当日就诊于我院皮科,血过敏原筛查显示,患者对尘螨、粉螨、虾、蟹过敏。1天前患者再次于长跑2400米后约5分钟出现头皮发麻,全身瘙痒,但未出现皮疹,伴咽喉部堵塞感及呼吸困难,并出现意识不清,约15分钟后至我院急诊,期间出现小腿抽搐;经葡萄糖酸钙甲泼尼龙静点后症状迅速缓解。

  患者上述4次运动前约1.5小时都曾有进食史。既往患慢性鼻炎多年。家族无类似疾病史。

  入院查体

  体温37.1℃,脉搏84次/分,呼吸20次/分,血压130/70 mmHg。皮肤黏膜无皮疹、红肿,全身浅表淋巴结无肿大。心、肺、腹查体未见异常。双下肢无水肿。

  实验室检查

  血常规:WBC 11.72×109/L,中性粒细胞56.80%,Hb 187g/L,Plt 412×109/L。生化:钾3.41 mmol/L,钙2.37 mmol/L,二氧化碳20.7 mmol/L,血糖7.85 mmol/L。动脉血气大致正常。心梗三项:心肌型肌酸激酶同功酶(CKMB) 1.2 ng/ml,肌红蛋白(MYO)148 ng/ml,肌钙蛋白(TnI)<0.05 ng/ml。心电图:窦性心动过速,110次/分,逆钟向转位。

  诊疗经过

  患者入院后一般情况好,查体生命体征、皮肤、心肺腹均无阳性体征。给予茶碱控释胶囊及孟鲁斯特钠,4日后停药,并完善相关检查。

  复查心梗三项结果均正常,血糖7.56 mmol/L↑,电解质正常。嗜酸性粒细胞计数(0.2~0.25)×109/L。血清总IgE (171.4~295.7 )IU/ml↑。尿酸436 μmol/L↑,肌酸激酶227 U/L↑,磷1.49 mmol/L↑。抗HIV、抗HCV、乙肝表面抗原均为阴性。C反应蛋白0.6 mg/L。血沉15 mm/第1小时。

  X线胸片:胸部未见活动性病变。耳鼻喉科会诊:可疑过敏性鼻炎,建议停用抗组胺药物后复查,并行过敏原检查。支气管激发试验(吸入乙酰胆碱,≥8.0 mg/dl为阳性):阳性。


  诊断分析

  该病例的特点是青少年男性,既往体健,无特殊病史,共有4次发作,其共同特点有:① 都发生在运动后 但是每次引起发作的运动量不相同,其中2次活动量较小,追逐跑动即引起发作,其余2次为长跑后发作,活动量较大;② 发作地点 经追问病史,患者4次发作时都处于塑胶跑道,但患者亦有多次在塑胶跑道环境中运动未出现类似发作;③ 发作特点 4次发作均伴有皮肤瘙痒,其中3次出现荨麻疹,4次发作中有3次出现呼吸困难,且这3次发作均伴有不同程度的休克,表现为低血压、意识障碍;④ 治疗反应 患者4次发作经口服或注射抗过敏药物,如抗组胺类药物、激素或肾上腺素,均迅速缓解。

    是什么原因导致呼吸困难?

  如果从呼吸困难单独考虑,涉及的疾病范围很大。根据呼吸困难发生的机制,可分为以下几类疾病:① 肺源性呼吸困难 由呼吸道、肺、胸膜、纵隔、胸廓及呼吸肌的各种疾病引起通气、换气功能障碍,导致缺氧和(或)二氧化碳潴留,或因呼吸阻力增强,使呼吸有关感受器兴奋等;② 心源性呼吸困难 见于各类心脏病引起心功能衰竭时,尤以充血性心力衰竭最常见,常有原发病和诱因,如先天性心脏病、心肌病、各种心律失常、肺炎、哮喘、肾炎、贫血、输液过快等,大量心包积液也可出现呼吸困难;③中毒性呼吸困难 由呼吸中枢受毒物刺激或药物抑制所致,见于酸中毒、尿毒症、毒血症、化学毒物中毒及药物中毒等;④ 血源性呼吸困难 由红细胞携带氧减少或大出血休克刺激呼吸中枢等所致,见于重症贫血、休克、白血病及变性血红蛋白血症等;⑤ 神经精神性与肌病性呼吸困难 常因颅内压升高和供血减少而使呼吸中枢抑制,或神经肌肉麻痹致通气不足,以及心理因素等引起,见于脑部疾病、重症肌无力危象、急性感染性多发性神经根炎和癔症等;⑥ 其他疾病所致呼吸困难 如大量腹水、气腹、急性传染性疾病伴高热、中暑等。

  结合该患者的情况分析,患者为青少年男性,既往体健,平素活动耐量正常,4次均为运动后发作呼吸困难,入院后支气管激发试验阳性,首先考虑运动性哮喘,但亦有不支持处:① 运动性哮喘少见发作时伴有皮肤表现,该患者几乎每次发作均伴有皮肤瘙痒及荨麻疹;② 该患者平素运动量大,每周均有1次长跑,但并非每次运动引起发作;③ 运动性哮喘所致的呼吸困难,目前被认为典型的应为小气道痉挛引起呼气性呼吸困难,而根据患者描述的症状不支持。

  是否为过敏所致?与运动或食物有关?

  结合患者4次发作的表现特点(皮肤瘙痒、荨麻疹、用抗过敏药物后症状迅速缓解),更倾向于诊断过敏性疾病,且过敏性反应可解释患者发作的所有表现,如皮肤荨麻疹,喉头水肿引起的呼吸困难,过敏性休克引起的低血压、意识障碍,以及应用抗过敏药物后症状迅速缓解。患者4次发作均在塑胶跑道的环境中,首先应考虑对塑胶的接触过敏或者吸入性过敏,但不能解释的是患者多次处于塑胶跑道,并非每次均引起发作;且患者平素接触塑胶物品等均无过敏表现。常见的过敏原还有食物。患者4次发作前均有进食史,但经追问进食的食物平素经常食用,并未出现过敏症状。

  考虑患者发作时多次出现荨麻疹,向皮科医师咨询,皮科医师意见考虑可能为胆碱能性荨麻疹,此种荨麻疹是荨麻疹的一种特殊类型。其皮疹大小多为2~4 mm。其发病机制与变态反应无关,而是运动或受热引起躯体深部温度升高,促使乙酰胆碱作用于肥大细胞,血浆组胺浓度升高,引起出汗、血管扩张等代偿性反应。因此,在外界温度改变的情况下,如洗热水澡或桑拿,较易引发胆碱能性荨麻疹。但患者平素多次剧烈运动、洗热水澡,并未出现荨麻疹,且胆碱能性荨麻疹少见休克等严重过敏表现。

  食物依赖运动诱发性过敏

  经查阅国外数据库,我们发现国外有类似病例报告。这类患者表现为进食某些特定食物后一定的时间内进行运动,则出现过敏反应,可表现为荨麻疹、呼吸困难、腹泻,甚至过敏性休克。如果这类患者进食此类食物但不运动,或避免进食此类食物进行运动的情况下,均不会发作。这种疾病即食物依赖运动诱发性过敏(FDEIAn)。

  FDEIAn是一种与体育运动相关的特殊类型的食物过敏反应。其典型症状是全身性荨麻疹以及严重的过敏反应,例如休克、低血压等。

  目前多数学者认为其发病机制是由IgE介导的机体对食物过敏原的超敏反应,而机体在运动时,消化道对食物(包括食物过敏原)摄取的通透性增强,从而引发过敏反应。

  食物-运动联合激发试验获阳性

  我们追问患者运动前进食的食物有牛奶、鸡蛋饼。其中3次发作前都曾进食牛奶,因此入院后我们首先选择牛奶对患者进行食物-运动联合激发试验。

  患者进食500 ml牛奶,1个半小时后在跑步机上跑步。患者慢跑10分钟,快速跑8分钟(最快速度8 km/h),但未能诱发皮疹、呼吸困难等过敏反应。考虑可能原因如下:① 选择的牛奶可能非过敏原食物;② 运动量不足;③ 患者此前曾应用激素、抗白三烯、茶碱类药物,可能影响试验;④ 诊断错误。

  有多篇国外文献报道,诱发亚洲FDEIAn患者过敏反应发作的常见食物为小麦。追问患者,4次发作前均有进食面食;且平素每周长跑未发作(跑前均未进食)。遂在患者进食面食后再次进行食物-运动联合激发试验。患者进食面食1个半小时后运动,10分钟后即出现了荨麻疹(图)、呼吸困难等表现,予抗过敏治疗后迅速缓解,符合FDEIAn的表现。考虑诊断为小麦依赖-运动诱发性过敏。

  ( 北京大学人民医院急诊部 余杰 刘晓原 高占成 朱继红)